본 발명은 USP1 억제제를 포함하는 혈관누출 질환 예방 또는 치료용 조성물 및 USP1 억제제의 스크리닝 방법에 관한 것으로서, USP1 억제제 및 프로마퀸 디포스페이트가 혈관내피세포의 사멸을 억제하고, VEGF에 의해 유도된 액틴 스트레스 파이버의 형성을 억제하며 외피 액틴 링 구조를 증가시켜 혈관누출을 억제하는 것을 확인하였다. 따라서, USP1 억제제를 포함하는 본 발명에 의한 조성물은 혈관누출 및 혈관누출에 의해 야기되는 다양한 질환을 예방 또는 치료할 수 있다.